La cytopénie idiopathique est une affection caractérisée par une diminution de la numération globulaire périphérique provoquant soit une anémie, une leucopénie et une thrombocytopénie. La plupart des cas de cytopénie révèlent une cause lors d’un examen ultérieur. Mais très rarement, dans certains cas, une cause définitive n’a pas pu être identifiée. La cytopénie inexpliquée devient difficile et pose des difficultés de diagnostic et de prise en charge. Distinguer ces groupes de troubles de l’insuffisance médullaire du syndrome myélodysplasique (SMD) devient une question clinique importante. Nous décrivons un cas d’une femme hispanique d’âge moyen qui a présenté une pancytopénie et qui a fait un examen approfondi n’a révélé aucune cause spécifique. Son examen de la moelle osseuse a révélé des mégacaryocytes fortement réduits mais avec une hémopoïèse normale d’autres lignées. La cytogénétique, la cytométrie en flux, l’analyse génomique complète de la prochaine génération n’ont révélé aucune anomalie. Elle correspondait aux critères de cytopénie idiopathique d’importance indéterminée plutôt qu’au SMD. Elle est restée asymptomatique et son nombre ne s’est jamais amélioré avec des immunosuppresseurs ou des mimétiques de la thrombopoïétine.